Introdução: Com o fortalecimento das políticas públicas voltadas à atenção neonatal, tornouse essencial qualificar os cuidados prestados aos recém-nascidos (RNs) com condições clínicas complexas, como as anomalias congênitas (ACs). Instituída em 2017, a Estratégia QualiNeo objetiva monitorar a assistência neonatal e reduzir a mortalidade infantil. Objetivo: analisar os indicadores de cuidado neonatal da Estratégia QualiNeo associados a ACs em uma maternidade pública de referência. Método: estudo transversal, analítico e retrospectivo, realizado entre 2021 e 2022, em maternidade pública de alta complexidade no Piauí. Incluíram-se 1.822 RNs internados em unidades neonatais, com fichas da Estratégia QualiNeo preenchidas, dos quais 309 (16,9%) apresentaram ACs. A amostragem foi não probabilística e sequencial. Utilizaramse dados secundários extraídos dos formulários institucionais. As variáveis foram analisadas por frequências, medidas de tendência central e dispersão. Na análise bivariada, a associação foi verificada pelo teste Qui-Quadrado de Pearson ou teste exato de Fisher. A Razão de Prevalência (RP) ajustada foi estimada pela regressão de Poisson robusta, com intervalo de confiança de 95%. O estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética da Universidade Federal do Piauí (parecer nº 5.706.053). Resultados: As mães tinham idade média de 27,4 anos, predominando 20–29 anos (50,0%) e parda (81,1%); 83,3% tinham ≥ 8 anos de estudo. A maioria não fumava (96,6%), não consumia álcool regularmente (97,6%) e não utilizou substâncias psicoativas (98,3%); 99,0% não relataram violência. Clinicamente, 73,0% não tinham hipertensão, 94,6% tiveram gestação única e 71,1% não receberam corticosteróides antenatais. O parto cesáreo foi predominante entre os casos de ACs (81,3%). Houve associação com escolaridade < 8 anos, ausência de hipertensão, gestação única, não uso de corticosteróides e parto cesáreo. Entre os RNs com ACs, houve predomínio masculino (51,0%). O peso médio foi 2.474 g, com maior proporção < 2.500 g (50,2%); 52,4% eram prematuros. Na sala de parto, 59,6% não necessitaram reanimação, porém 90,2% receberam O₂ > 21%, 68,9% ventilação com máscara e 71,0% cânula traqueal. Intervenções avançadas foram menos frequentes. Os escores de Apgar foram bons: ≥ 7 em 59,2% no 1º minuto e 85,3% no 5º minuto. A maioria não utilizou CPAP (71,7%), foi submetida ao clampeamento precoce (74,8%) e não precisou de medidas de hipotermia (66,7%). Houve associações com sexo indeterminado, peso adequado/macrossomia, termo, ventilação com cânula, Apgar no 5º minuto < 7, uso de CPAP, clampeamento oportuno e ausência de medidas de hipotermia. Nas unidades neonatais, 73,8% foram internados em UTIN e 17,8% em UCINCa; 55,4% utilizaram método canguru. Infecção precoce ocorreu em 42,5% e tardia em 46,7%; 59,2% usaram antibiótico. Nutrição enteral foi utilizada em 78,0% e 41,4% receberam nutrição parenteral. A primeira dieta foi majoritariamente leite humano pasteurizado (56,4%). Entre os desfechos, 54,0% tiveram alta, 4,9% foram transferidos e 41,1% evoluíram a óbito. As ACs mais frequentes foram cardíacas (92), gastrintestinais (87) e do SNC (82). Conclusão: as ACs estiveram associadas a fatores maternos, neonatais e assistenciais, reforçando o papel da Estratégia QualiNeo no monitoramento e qualificação da assistência neonatal.