Com o fortalecimento das políticas públicas voltadas à atenção neonatal, tornou-se essencial qualificar os cuidados prestados aos recém-nascidos com condições clínicas complexas, como as anomalias congênitas (ACs). Instituída em 2017, a Estratégia QualiNeo visa monitorar a assistência neonatal e reduzir a mortalidade infantil. Este estudo teve como objetivo analisar os indicadores de cuidado neonatal da Estratégia QualiNeo associados a ACs em uma maternidade pública de referência. Trata-se de um estudo transversal, analítico e retrospectivo, realizado entre 2021 e 2022, em maternidade pública de alta complexidade, no Piauí. Foram incluídos 1.822 RNs internados em unidades neonatais, com fichas da Estratégia QualiNeo devidamente preenchidas. Destes, 309 (16,9%) apresentaram ACs. A amostragem foi não probabilística e sequencial. Utilizaram-se dados secundários extraídos dos formulários institucionais. As variáveis foram analisadas por meio do cálculo de frequências absolutas e relativas, medidas de tendência central e dispersão. Para análise bivariada, a associação entre as variáveis foi verificada por meio do teste Qui-Quadrado de Pearson ou, quando apropriado, pelo teste exato de Fisher. A Razão de Prevalência ajustada foi calculada com intervalo de confiança de 95% e estimada pela regressão de Poisson robusta. O estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética da Universidade Federal do Piauí (parecer no 5.706.053). A média de idade materna foi 27,4 anos, predominando entre 20-29 anos (50,0%). A maioria das mães era parda (81,1%) e possuía ≥ 8 anos de estudo (83,3%). Observaram-se associações significativas entre ACs e: escolaridade ≥ 8 anos (RP = 1,11; IC95% = 1,02–1,20), ausência de hipertensão (RP = 0,95; IC95% = 0,91–0,99), gestação única (RP = 0,87; IC95% = 0,84–0,90), não uso de corticosteróides antenatais (RP = 0,85; IC95% = 0,81–0,88) e parto cesáreo (RP = 0,93; IC95% = 0,89–0,97). Entre os recém-nascidos com ACs, 51,0% eram do sexo masculino, 50,2% tinham peso < 2.500g e 52,4% eram prematuros. Oxigênio > 21% foi necessário em 90,2%, ventilação com máscara e balão em 68,9%, e cânula traqueal em 71,0%. Clampeamento precoce ocorreu em 74,8% e 73,8% foram internados em UTIN. O uso de antibióticos na primeira semana foi de 59,2%, infecção precoce em 42,5% e óbito em 41,1%. ACs associaram-se ainda à ventilação com máscara e balão (RP = 1,12; IC95% = 1,04–1,20), cânula traqueal (RP = 1,13; IC95% = 1,05–1,21) e Apgar ≥ 7 no 5o minuto (RP = 1,15; IC95% = 1,03–1,29). Peso entre 2.500–3.999g (RP = 0,84; IC95% = 0,75–0,93), IG ≥ 37 semanas (RP = 0,79; IC95% = 0,67–0,88), não uso de CPAP (RP = 0,92; IC95% = 0,86–0,99), não internação na UCINCa (RP = 0,82; IC95% = 0,78–0,86) e óbito (RP = 0,83; IC95% = 0,75–0,91) apresentaram RP reduzida. A ausência de infecção tardia foi associada a RP aumentada (RP = 1,17; IC95% = 1,10–1,25). Conclui-se que as ACs estiveram associadas a fatores maternos, neonatais e assistenciais, reforçando o papel da Estratégia QualiNeo no monitoramento e qualificação da assistência neonatal.